Se presenta 1 caso de un paciente de 19 años de edad con cuadro de panhipopituitarismo y macrocefalia de varios años de evolución y consulta por aparición reciente de hipersomnia secundaria a hidrocefalia por obstrucción del acueducto de Silvio. Se realizan estudios de neuroimagen mediante TAC y RM que demuestran la presencia de un quiste de línea media en III ventrículo. La RM dinámica confirmó la sospecha de un quiste de velum interpositum. El paciente es tratado quirúrgicamente mediante neuroendoscopia con fenestración quística con permeabilización del acueducto y regresión inmediata de la sintomatología. Se discuten la fisiopatología y el diagnóstico diferencial de los quistes de velum interpositum.